Sarah Gander

1 Departamentul de Pediatrie;

Daniel J Mulder

2 Departamentul de Anatomie și Biologie Celulară;

Sarah Jones

3 Departamentul de Chirurgie;

John D Ricketts

4 Departamentul de Radiologie Diagnostică, Universitatea Queen’s, Kingston, Ontario

Don A Soboleski

4 Departamentul de Radiologie Diagnostică, Universitatea Queen’s, Kingston, Ontario

Christopher J Justinich

1 Departamentul de Pediatrie;

2 Departamentul de Anatomie și Biologie Celulară;

Abstract

Sindromul de compresie a arterei celiace este o cauză rară a durerii abdominale și a pierderii în greutate, probabil cauzată de compresia arterei celiace sau a plexului de către ligamentul arcuat median. Este descris un caz de sindrom de compresie a arterei celiace la un pacient de 17 ani, cu dureri postprandiale severe și pierderea în greutate. Tehnicile de imagistică, cum ar fi tomografia computerizată, angiografia și ultrasunetele Doppler au identificat anomalia, care a fost corectată prin chirurgie laparoscopică.

rezumat

Sindromul de compresie al arterei celiace este o cauză rară de abcese abdominale și pertussis, atribuire probabilă a comprimării arterei celiace sau a plexului de către arcada psoasului. Autorii au descris un caz de sindrom de compresie a arterei celiace la un adolescent de 17 ani, manifestat prin dureri postprandiale severe și o pierdere în greutate. Tehnicile de imagistică ca tomodensimetrie, angiografie și ecografie Doppler pe baza repetării anomaliei, care este corectată prin laparoscopie.

Sindromul de compresie a arterei celiace (CACS), cunoscut și sub numele de sindromul ligamentului arcului median, este o cauză rară a durerii postprandiale și a pierderii în greutate. CACS apare atunci când ligamentul arcuat median și originea arterei celiace se află în apropiere anormal. Acest lucru se poate datora unei inserții anormal de inferioare a diafragmei sau unei origini anormale superioare a arterei celiace (1). Aceste anomalii anatomice pot duce la deteriorarea plexului nervului celiac sau obstrucția parțială a fluxului sanguin prin artera celiacă și vasele sale distributive datorită comprimării și legării arterei celiace în timpul respirației.

La pacientul pediatric, CACS a fost asociat cu simptome de scădere în greutate, emeză și durere (2). CACS a fost diagnosticat la o varietate de pacienți cu vârsta de patru ani și peste, majoritatea fiind de sex feminin (2). În unele cazuri, singurul semn clinic al CACS poate fi un bruit abdominal auzit pe sistolă (3). Tehnici de imagistică, inclusiv ultrasunete Doppler (SUA), tomografie computerizată (CT), imagistica prin rezonanță magnetică (RMN) și angiografie selectivă cu cateter pot fi utilizate pentru a identifica anomalia. Tratamentul implică divizarea chirurgicală a ligamentului arcului median și acum poate fi efectuat utilizând tehnici laparoscopice minim invazive.

PREZENTARE DE CAZ

Este descris un caz al unui pacient în vârstă de 17 ani, care a prezentat un istoric de șase luni de durere severă, recurentă postprandială, periumbilicală. Durerea a durat între 30 și câteva ore, iar teama de a mânca a dus la o pierdere în greutate de 16 kg. Nu s-au raportat greață sau vărsături. Durerea nu a răspuns la analgezicele fără prescripție medicală. De obicei, pacientul avea câte unul până la trei scaune formate pe zi. El a negat manifestările extraintestinale ale bolii inflamatorii intestinale.

Istoricul medical al pacientului a inclus boală reactivă a căilor respiratorii reactive și neuropatie senzorială ereditară idiopatică. Medicamentele sale includeau carbamazepina, gabapentina, budesonida inhalată și un agonist beta-2 adrenergic (terbutalină). Examinările abdominale și perianale nu au fost remarcabile, fără bruit audibil, mase sau hepatosplenomegalie. Investigațiile inițiale de laborator au evidențiat valori normale pentru hemogramele complete și diferențiate, rata de sedimentare a eritrocitelor, albumina serică, enzimele hepatice și amilaza. Investigațiile de laborator au evidențiat o imunoglobulină (Ig) antigliadină Un nivel de 25 kU/L (normal mai mic de 20 kU/L), cu IgA transglutaminază tisulară normală. Înghițirea bariu gastrointestinală superioară (GI) cu urmărire a intestinului subțire și SUA abdominală au fost normale. Endoscopia tractului gastrointestinal superior și inferior a fost extrem de normală și biopsiile multiple au evidențiat histologie normală. Lipsa dovezilor pentru boala celiacă sau inflamatorie a intestinului a dus la studii suplimentare de imagistică.

O stenoză focală la originea arterei celiace cu dilatație poststenotică a fost demonstrată prin angiografie CT (Figura 1). Nu au fost observate alte anomalii vasculare. Angiografia radiografică selectivă a cateterului a relevat stenoza focală a arterei celiace, accentuată de expirație și îmbunătățită la inspirație (Figura 2). Doppler SUA a demonstrat, de asemenea, stenoza arterei celiace cu dilatare poststenotică și creșterea fluxului sanguin la expirare și îmbunătățirea inspirației (Figura 3).

abdominală

Angiografie computerizată cu tomografie computerizată de reconstrucție tridimensională, dezvăluind o stenoză (săgeată) care implică artera celiacă proximală compatibilă cu sindromul de compresie a arterei celiace

Angiograma cu cateter direct a aortei abdominale la originea arterei celiace pe expirator (A) și inspirator (B) fazele respirației, care arată dilatarea poststenotică și localizarea stenozei arterei celiace (săgeți)

Ecografia Doppler a arterei celiace la expirare (A) și inspirațieB), demonstrând un flux scăzut de inspirație

Tratamentul CACS la pacientul actual a fost divizarea chirurgicală a ligamentului arcuat median prin abord laparoscopic. Analiza Doppler SUA a fluxului arterei celiace a fost efectuată intraoperator pentru a asigura o decompresie adecvată și a fost comparată cu fluxul arterial mezenteric superior postoperator (Tabelul 1). Durerea s-a rezolvat postoperator și pacientul a recăpătat 4,5 kg în patru luni. La patru luni după operație, studiile ulterioare Doppler din SUA au demonstrat o turbulență crescută la originea arterei celiace, probabil din cauza intervențiilor chirurgicale anterioare. Rata fluxului de sânge prin artera celiacă era acum mai comparabilă cu cea a arterei mezenterice superioare.

TABELUL 1

Debite sistolice maxime ale arterelor celiace și mezenterice superioare la inspirație versus expirație, pre și postoperator

Debit sistolic de vârf, cm/sInspirațieExpirare
Artera celiacă (preoperator)269,9511.2
Artera celiacă (postoperator)305.4339.3
Artera mezenterică superioară138,8247,9

DISCUŢIE

CACS rezultă dintr-o poziție aberantă a originii arterei celiace sau localizarea anormală a ligamentului median arcuat. Semnele pot include durere, anorexie, greață, vărsături și bruit abdominal (4). Cu toate acestea, dacă anomalia anatomică vizibilă în studiile imagistice este responsabilă pentru simptome este controversat (5). Unii au postulat că compresia arterei celiace de către ligamentul arcuat median poate provoca dureri secundare ischemiei (6). Alții sugerează că implicarea plexului nervului splanchnic celiac are ca rezultat durerea neuropatică (7), care prezintă interes în cazul de față datorită neuropatiei de bază a pacientului.

CACS este rar întâlnită la pacienții copii și simptomele pot imita alte tulburări mai frecvente. Într-un caz (8), un pacient de 15 ani a fost diagnosticat cu infecție cu Helicobacter pylori, care a fost eradicată. Cu toate acestea, durerea a persistat în ciuda absenței anomaliilor la gastroscopie. Angiografia cu scădere digitală a dezvăluit CACS. CACS a fost raportat, de asemenea, la un pacient în vârstă de 16 ani după corecția chirurgicală a cifozei Scheuermann, cauzând necroză ischemică răspândită în tractul gastro-intestinal superior (9). În astfel de cazuri, ocluzia poate duce la deteriorarea pe termen lung a arterei celiace.

În cazul de față, CACS a fost vizualizat utilizând angiografie CT, Doppler US și angiografie selectivă cu cateter. Doppler SUA a furnizat o tehnică neinvazivă pentru a măsura rata fluxului sanguin, permițând evaluarea cantitativă a fluxului arterei celiace la inspirație și expirație și compararea debitului înainte, în timpul și după operație. Tehnicile de diagnostic suplimentare care pot fi utilizate pentru a ajuta la detectarea CACS includ RMN și angiografie. Eliberarea chirurgicală a ligamentului arcului median, efectuată prin abord laparoscopic, este o alternativă sigură la laparotomie și a fost terapia de alegere în cazul nostru, deoarece a permis o vizualizare mai bună a anomalii (4). Alte terapii au inclus dilatarea transluminală, plasarea stentului și operația de bypass a arterei celiace (8).

Prognosticul CACS este necunoscut. Corelarea dintre simptome și descoperirile radiografice este dificil de determinat și nu se știe dacă este posibil să se demonstreze rezolvarea prin constatările și simptomele radiografice. Un studiu (3) a raportat că 76% dintre pacienți au avut succes pe termen lung după operația mediană a diviziunii ligamentului arcului. Unii pacienți adulți au raportat revenirea durerii asociate CACS după mai mulți ani (10); astfel, intervenția chirurgicală poate să nu fie curativă.

CONCLUZIE

Deși CACS este rar, acesta trebuie luat în considerare la copii și adolescenți cu dureri abdominale postprandiale și pierderea în greutate. Doppler US este un test eficient de screening și tehnici detaliate de imagistică, cum ar fi CT, RMN și angiografia cu cateter direct, pot fi, de asemenea, utilizate pentru diagnostic. Repararea laparoscopică prin divizarea ligamentului arcuat median este tratamentul la alegere.

Mulțumiri

Autorii recunosc sprijinul din partea Spitalului General Kingston și a Unității de cercetare a bolilor gastrointestinale a Universității Reginei (Kingston, Ontario).

Note de subsol

CONFLICTE DE INTERES: Autorii nu au conflicte de interese de declarat.